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㊃论著㊃通信作者:谢萍,E m a i l :p i n gx i e 66@163.c o m 左冠状动脉异常起源于主肺动脉综合征1例并文献复习刘 铎1,李燕玲2,郭朝霞2,李建锋2,张惠娟1,谢 萍2(1.甘肃中医药大学第一临床医学院,甘肃兰州730000;2.甘肃省人民医院心血管内科,甘肃兰州730000) 摘 要:目的 探讨老年左冠状动脉异常起源于主肺动脉(b l a n d -w h i t e -g a r l a n d ,B WG )综合征的诊断和治疗㊂方法 回顾性分析老年B WG 综合征患者1例,并复习相关文献㊂结果 患者男,66岁,近2年反复出现间断胸闷㊁气短,劳累后明显,休息不缓解㊂完善心脏彩超和冠状动脉C T 血管成像(C Ta n g i o g r a p h y,C T A )后,明确诊断为B WG 综合征,综合评估病情,予药物治疗后好转出院㊂随访1年未发生心血管不良事件㊂结论 老年B WG 综合征罕见,易临床上漏诊,且误诊率高,需结合其他影像学检查确诊㊂对于无症状或症状轻微的老年患者,手术的风险可能超过潜在的益处,可考虑使用血管扩张剂及抗心律失常等药物治疗,并预防患者死亡㊂关键词:左冠状动脉异常;肺动脉;老年人中图分类号:R 541.1 文献标志码:A 文章编号:1004-583X (2023)07-0618-05d o i :10.3969/j.i s s n .1004-583X.2023.07.006A n o m a l o u s l e f t c o r o n a r y a r t e r y f r o mt h e p u l m o n a r y a r t e r y:Ac a s e r e po r t a n d l i t e r a t u r e r e v i e w L i uD u o 1,L iY a n l i n g 2,G u oZ h a o x i a 2,L i J i a n f e n g 2,Z h a n g H u i j u a n 1,X i eP i n g21.F i r s t s c h o o l o f C l i n i c a lM e d i c a l ,G a n s uU n i v e r s i t y o f Ch i n e s eM e d i c i n e ,L a n z h o u 730000,C h i n a ;2.D e p a r t m e n t o f C a r d i o l o g y ,G a n s uP r o v i n c i a lH o s pi t a l ,L a n z h o u 730000,C h i n a C o r r e s p o n d i n g a u t h o r :X i eP i n g ,E m a i l :p i n gx i e 66@163.c o m A B S T R A C T :O b je c t i v e T oe x p l o r e t h ed i a g n o s i sa n dt r e a t m e n tof t h ea n o m a l o u s l e f t c o r o n a r y a r t e r y f r o mt h e p u l m o n a r y a r t e r y (a l s ok n o w na sB l a n d -W h i t e -G a r l a n d [B WG ]s y n d r o m e )i nt h ee l d e r l y .M e t h o d s Ar e t r o s p e c t i v e a n a l y s i sw a s p e r f o r m e do na n e l d e r l yp a t i e n tw i t hB WGs y n d r o m e ,a n d t h e r e l e v a n t l i t e r a t u r ew a s r e v i e w e d .R e s u l t s A66-y e a r -o l dm a l e p a t i e n t p r e s e n t e dr e p e a t e d i n t e r m i t t e n t c h e s t t igh t n e s sa n ds h o r t n e s so fb r e a t h wi t h i nt h e p a s t2y e a r s ,w h i c h w a sa g g r a v a t e da f t e re x e r t i o na n dn o tr e l i e v e da f t e rr e s t .C o l o rD o p pl e ru l t r a s o u n do ft h eh e a r ta n d c o m p u t e d t o m o g r a p h y a n g i o g r a p h y (C T A )o f t h e c o r o n a r y a r t e r y c o n f i r m e d t h e d i a g n o s i s o fB WGs yn d r o m e .A f t e r a c o m p r e h e n s i v e a s s e s s m e n t ,t h e p a t i e n tw a sm a n a g e db y a c o n s e r v a t i v e t r e a t m e n t o fm e d i c a t i o n s ,a n dh ew a s r e c o v e r e d w e l l a n dd i s c h a r g e d .D u r i n g t h e 1-y e a r f o l l o w -u p ,n oa d v e r s e c a r d i o v a s c u l a r e v e n t sw e r e r e p o r t e d .C o n c l u s i o n B WG i nt h ee l d e r l y i sr a r e ,w h i c hi se a s i l y t ob e m i s d i a g n o s e do r m i s s e dd i a g n o s e d .T h ed i a g n o s i so fB WG d e pe n d so n m u l t i p l e i m a g i n g e x a m i n a t i o n s .F o ra s y m p t o m a t i co rm i l d l y s y m p t o m a t i ce l d e r l yp a t i e n t s ,t h er i s k sof s u rg e r y m a yo u t w e i g h t h e p o t e n t i a l b e n e f i t s ,a n d c o n s e r v a t i v e t r e a t m e n tw i t hv a s o d i l a t o r s a n d a n t i a r r h y t h m i c d r u g sm a y b e u s e d t o pr e v e n t d e a t h .K E Y W O R D S :a b n o r m a l l e f t c o r o n a r y a r t e r y ;p u l m o n a r y a r t e r y ;e l d e r l y左冠状动脉异常起源于主肺动脉,又称 b l a n d -w h i t e -g a r l a n d (B WG )综合征 ,是一种罕见且致死率高的先天性心脏病㊂如不及时治疗,高达90%的婴儿将在出生后1年内死亡[1],活过婴儿期的患者有终身发生心脏性猝死(S C D )的风险㊂老年B WG 综合征患者罕见,其症状相对隐匿或不典型,常因其他疾病来院就诊,在检查心脏彩色超声和冠状动脉C T 血管成像(C Ta n g i o g r a p h y,C T A )时偶然发现,临床上极易漏诊或误诊[2-3]㊂目前,老年B WG 综合征的相关报道少见㊂本文将我院心血管内科收治的1例老年B WG 综合征患者的病例报道如下㊂1 临床资料患者男,66岁,主因 间断胸闷㊁气短2年 就诊㊂查体:体温36.3ħ,脉搏77次/m i n ,呼吸20次/m i n ,血压129/74mmH g (1mmH g =0.133k P a )㊂神志清楚,双肺呼吸音清,未闻及干湿性啰音,心界不大,心率77次/m i n ,律齐,二尖瓣听诊区可闻及收缩期2/6级连续性机器样杂音,双下肢无水肿㊂心电图显示窦性心律,电轴正常,异常心电图,S T -T 改变㊂肝肾功能㊁凝血指标㊁心肌酶及脑钠肽(B N P )检测未见异常㊂经胸超声心动图(T T E )显示右冠状动脉正常开口于右冠窦,内径约5mm ,近段有不同㊃816㊃‘临床荟萃“ 2023年7月20日第38卷第7期 C l i n i c a l F o c u s ,J u l y 20,2023,V o l 38,N o .7Copyright ©博看网. All Rights Reserved.程度增宽并管腔迂曲,内径约7~10mm ㊂左冠窦未探及左冠状动脉开口,但在主肺动脉内侧壁距瓣环约15mm 处发现一宽约4mm 异常血管开口,可探及右冠状动脉血流经左冠状动脉逆行入肺动脉(图1a ),呈舒张期为主的连续性血流频谱(图1b )㊂冠状动脉C T A 显示右冠状动脉起自右冠窦,走形迂曲㊁管腔粗大,管壁光整,管腔内未见明显充盈缺损影㊂左冠状动脉起自肺动脉主干(图1c ),左前降支中段㊁第1钝缘支及第1对角支局部走行于心肌内,右冠状动脉近段分支绕过右心室与前降支中段相交通,右冠状动脉远段分支与前降支中段相交通(图1d )㊂建议冠状动脉造影,患者及家属拒绝㊂综合病史㊁症状㊁体征和影像学检查,最终明确诊断为B WG 综合征㊂图1 左冠状动脉异常起源于主肺动脉 a .原左冠状动脉位置可探及异常逆向灌注血流(蓝色血流信号);b .异常舒张期左冠状动脉灌注血流频谱(基线水平下方);c .左冠状动脉异常起源于肺动脉主干;d .圆锥支与左冠状动脉前降支相沟通F i g.1 R e p r e s e n t a t i v e s c a n s o f t h e a n o m a l o u s l e f t c o r o n a r y a r t e r y f r o mt h e p u l m o n a r y a r t e r y a .A b n o r m a l r e t r o g r a d e p e r f u s i o no f t h eb l o o d f l o w (b l u e s i g n a l i n d i c a t e db y t h e r e da r r o w )i nt h e l o c a l i z a t i o no f t h eo r i g i n a l l e f t c o r o n a r y a r t e r y ;b .S p e c t r a lD o p p l e ro f t h ea b n o r m a lL e f t v e n t r i c u l a rm y o c a r d i a l p e r f u s i o n i n d i a s t o l e (b e l o wb a s e l i n e l e v e l );c .T h e l e f t c o r o n a r y a r t e r y a b n o r m a l l y o r i g i n a t e d f r o mt h e p u l m o n a r y a r t e r y;dT h e c o n u s b r a n c h c o mm u n i c a t e sw i t h t h e l e f t a n t e r i o r d e s c e n d i n g a r t e r y多学科评估认为患者病情轻,症状隐匿,左㊁右冠状动脉间侧支循环丰富,各瓣膜功能完好,可予药物保守治疗,症状缓解不明显可行外科手术治疗㊂住院期间予阿司匹林肠溶片0.1g 口服1次/d,替格瑞洛片90m g 口服2次/d ,双联抗血小板聚集治疗;阿托伐他汀钙片12.5m g 口服2次/d ,调脂稳定斑块;酒石酸美托洛尔片(倍他乐克)23.75m g 口服1次/d,降低心肌氧耗㊁控制心室率等对症支持治疗后,患者症状缓解出院㊂院外1年余遵嘱长期口服美托洛尔缓释片(倍他乐克)23.75m g 口服1次/d ,门诊㊃916㊃‘临床荟萃“ 2023年7月20日第38卷第7期 C l i n i c a l F o c u s ,J u l y 20,2023,V o l 38,N o .7Copyright ©博看网. All Rights Reserved.或电话随访期间,患者未诉身体特殊不适㊂2讨论左冠状动脉异常起源于主肺动脉,是一种罕见且致死率高的先天性心脏病㊂该病最早由K r a u s e 等于1865年发现,后来由B l a n d等在1933年通过尸检首次详细描述该病的临床表现及特征[1]㊂B WG 综合征最常见于婴幼儿早期,发病率约为3ɢ[4],占所有先天性心脏病的0.25%~0.5%[5]㊂B WG综合征误诊㊁漏诊的可能性大㊂Y u等[6]一项回顾性研究发现,接受B WG综合征手术修复的136例患者中有49.3%在转诊前被误诊,多因素回归分析显示左室射血分数(L V E F)低的患者发生误诊的风险增加(O R=0.975,P=0.018)㊂婴儿出生前,由于动脉导管未闭且肺动脉压力高,有效灌注压尚可满足对左心室心肌的血液供应,此时无侧支血管形成㊂婴儿出生后,随着动脉导管关闭和肺动脉压力的逐步降低,冠状动脉血流将优先分配至肺动脉,使左心室心肌长期灌注不足而出现灌注缺损,最终导致左心室扩大㊁左心收缩功能下降等心肌缺血表现,严重时可导致心脏骤停㊂心脏骤停可能是左心室心内膜下心肌长期慢性缺血引起的原发性室颤所致,也可能是由于瘢痕所致的折返性室性心律失常恶化为室颤所致[7]㊂心肌瘢痕是室性心律失常的潜在的㊁不可逆基质,心脏磁共振(C M R)一旦检测到心肌瘢痕,应当尽快植入心律转复除颤器(I C D)[8]㊂B WG综合征的早期诊断至关重要,如不及时诊治,高达90%的婴儿将在出生后1年内死于缺血性心肌病和心内膜纤维化[1]㊂约15%的患儿可不行手术,因其左㊁右冠状动脉间有丰富的侧支循环得以存活至成年[9]㊂成年患者临床表现广泛,通常无症状或伴有二尖瓣返流㊁心肌病㊁心肌缺血或恶性心律失常[10]㊂该病也可能仅表现为慢性心力衰竭,与急性感染性疾病继发于已经处于临界状态的心脏功能失代偿有关㊂P eña等[11]发现,有猝死风险的患者约占成人病例的80%,约90%的成年人可能约35岁时猝死㊂B WG综合征存活至老年极为罕见㊂老年患者症状相对隐匿㊁不典型,且基础疾病多,临床表现多样,从无症状到胸痛,急性严重的二尖瓣和乳头肌功能障碍,心肌病伴心内膜下纤维化,心律失常相关的S C D或进展性心力衰竭[12-14]㊂疾病的早期诊治可有效保护患者心脏功能,但能否改善生活质量尚存争议㊂B WG综合征诊断复杂,其心电图表现为左前外侧心肌梗死,典型的表现包括V4~V6㊁I和A V L导联的异常Q波等[15-16]㊂2020年,‘欧洲心脏病学会成人冠心病管理指南“[8]指出,建议冠状动脉异常患者使用T E E和C M R等非侵入性功能成像技术以确认或排除心肌缺血(I级推荐)㊂然而,实际操作过程中,右冠状动脉扩张弯曲㊁左冠状动脉起源异常㊁肺腔分流异常等现象常被T T E检查医师所忽视㊂但左㊁右冠状动脉间丰富的侧支循环是一条重要的线索㊂当T T E疑似该病时,通常需进一步完善冠状动脉造影和(或)冠状动脉C T A以明确诊断,这些技术可提供冠状动脉的起源㊁走行途径和有无病变的详细信息㊂近年来,C T-血流储备分数(F F R)也逐渐用于评估冠状动脉的走行㊁狭窄状态和血管功能[17]㊂过去,对心肌血流量和心肌血流储备的无创性定量评估需昂贵的P E T/C T,随着成像技术的发展,C h u 等[18]发现,使用碲锌镉(C Z T)固体半导体探测器的专用心脏单光子发射计算机断层扫描(S P E C T)具有良好的时间和空间分辨率和较高的检测效率,其可定量测量心肌血流量和心肌血流储备,同时完成门控心肌灌注显像㊂与P E T/C T相比,心肌血流储备的定量结果与P E T/C T结果相似㊂此外,C M R不产生电离辐射,其可通过心肌灌注成像㊁晚期钆增强成像等方式快速㊁全面评估地心脏结构及心肌和瓣膜运动,与传统C T相比,可以更清楚地显示心肌灌注和心肌活力[19]㊂四维血流M R I是在传统的三维血管造影的基础上增加了时间维度来证明不同心动周期中血流动力学的变化[20],其已被用于检测B WG 综合征从左前降支动脉进入主肺动脉的逆行血流[21]㊂B WG综合征明确诊断后,恢复双冠状动脉循环系统被认为标准治疗方法[22]㊂手术方式包括冠状动脉旁路移植术㊁主动脉畸形冠状动脉再植入术和肺动脉内通道(T a k e u c h i)术等㊂早期手术治疗可恢复正常的冠状动脉循环和充分的心肌灌注,同时有效避免急性缺血性室性心律失常㊁长期的左心室心肌缺血和慢性的心肌纤维化,治疗效果良好㊂T a k e u c h i手术应用尤为广泛,其具体过程是进行肺动脉切开,并制作一块由肺动脉组织构成的横瓣和一扇主肺窗,采用肺动脉瓣将左冠状动脉阻挡于主动脉内,然后用自体心包重建肺动脉㊂但研究[23]认为,T a k e u c h i手术操作过程复杂㊁术后并发症多,部分患者预后差需二次手术㊂近年来,左冠状动脉结扎术也逐渐成为1种治疗方案,其能阻断肺动脉血流的窃取,增加冠装动脉区域灌流压力,改善心功能,但患者短期内发生SC D的风险并未降低[24]㊂二尖瓣反流(M R)在一定程度上可反映左心室心肌缺血的严重程度㊂然而,B WG综合征手术修复㊃026㊃‘临床荟萃“2023年7月20日第38卷第7期 C l i n i c a l F o c u s,J u l y20,2023,V o l38,N o.7Copyright©博看网. All Rights Reserved.是否需同步处理M R尚存争议㊂有研究[25]认为,伴有结构异常的中度或重度M R需同时治疗㊂也有研究[26]推荐,即使轻度M R,在初始手术时也可同时进行二尖瓣膜修复㊂L v等[27]认为,对于合并中度M R 的B WG综合征患者,特别是对于<3岁的患儿和继发性M R患者,二尖瓣膜修复不是必需的㊂因继发性M R通常是由于慢性缺血引起的,随着血管重建术后左心室功能和结构的改善,二尖瓣环将随着M R 的后续改善而减小,M R可通过恢复正常的冠状动脉血流来有效改善㊂目前,重度M R患者是否需瓣膜修复仍需进一步研究㊂重度M R患者应长期随访,以观察二尖瓣瓣膜是否需要手术修复相关的影像学征象[28]㊂然而,对于婴晚期和儿童时期患有严重M R者,如与乳头肌缺血性病变有关,建议立即行二尖瓣膜手术修复[29]㊂近年来,诊断㊁手术技术和术后护理的进步显著改善了B WG综合征的预后,但心力衰竭㊁室性心律失常和S C D等问题不能仅通过手术来解决,还需后续药物治疗和门诊随访的积极干预㊂研究[3]发现,50岁以后患S C D的风险似乎有所降低,随着年龄的增长,患者不愿手术㊂对于这类人群,应积极预防死亡㊂1篇关于B WG综合征的综述[3]报道,B WG综合征平均确诊年龄为41岁,在151例确诊的成年人中,年龄ȡ50岁者48例,约37%接受内科治疗,且效果良好㊂最近,L o t m a n 等[2]报道的1例80岁男性B WG综合征患者,因其无症状且侧支循环建立良好,综合评估后行保守治疗,在3年的随访中,未出现心血管相关并发症㊂本文患者为66岁男性,吸烟史30余年,20余支/d,余既往史㊁个人史和家族史无特殊㊂既往受凉㊁中重度体力活动等未觉身体有特殊不适,近2年无明显诱因开始出现间断胸闷㊁气短,劳累后明显,休息后持续不缓解,无其他特殊伴随症状㊂该患者存活至老年的原因可能为,首先从右冠状动脉到左冠状动脉间存在丰富的侧支循环和加压冠状动脉网络系统;其次右冠状动脉异常粗大,可同时供应左室后壁及心尖部心肌血供,从而缓解左心室心肌灌注缺损现象㊂虽然老年患者S C D发生风险较低,但合并其他疾病的患者手术风险相对高,在情况允许的情况下,推荐使用血管扩张剂和抗心律失常药物[30]㊂在年龄较大㊁无症状或症状轻微的患者中,手术矫正的风险将超过潜在的益处,因此这些患者应得到保守的治疗㊂综上所述,老年B WG综合征罕见,且漏诊㊁误诊率高,需结合多种影像学技术进行确诊㊂一旦明确诊断,恢复双冠状动脉循环系统是B WG综合征的标准治疗方法㊂但对于无症状或症状轻微的老年患者,手术的风险可能超过潜在的益处,可以考虑使用血管扩张剂和抗心律失常等药物㊂参考文献:[1] G o o HW.A n o m a l o u so r i g i no ft h ec o r o n a r y a r t e r y f r o m t h ep u l m o n a r y a r t e r y i n c h i l d r e na n da d u l t s:A p i c t o r i a l r e v i e wo fc a rd i a c i m a g i n g f i n d i n g s[J].K o re a nJR a d i o l,2021,22(9):1441-1450.[2] L o t m a n E M,K a r u K,M i k k e l M,e t a l.L a t e a d u l tp r e s e n t a t i o no fA L C A P As y n d r o m e:N e e df o ran e wc l i n i c a lc l a s s i f i c a t i o n ac a s er e p o r ta n dl i t e r a t u r eo v e r v i e w[J].E u rH e a r t JC a s eR e p,2020,4(6):1-5.[3] Y a uJ M,S i n g hR,H a l p e r nE J,e t a l.A n o m a l o u s o r i g i no f t h el e f t c o r o n a r y a r t e r y f r o m t h e p u l m o n a r y a r t e r y i na d u l t s:Ac o m p r e h e n s i v e r e v i e wo f151ad u l t c a se s a n d a n e wd i a g n o s i s i na53-y e a r-o l dw o m a n[J].C l i nC a r d i o l,2011,34(4):204-210.[4] G u z e l t a s A,O z t u r k E,T a n i d i r I C,e t a l.E v a l u a t i o n o fa n o m a l o u s c o r o n a r y a r t e r i e sf r o m t h e p u l m o n a r y a r t e r y[J].B r a z JC a r d i o v a s cS u r g,2017,32(1):29-37.[5] P r a n d i F R,Z a i d iA N,L a r o c c aG,e t a l.S u d d e nc a r d i a c a r r e s ti na na d u l tw i t ha n o m a l o u so r i g i no f t h e l e f tc o r o n a r y a r t e r yf r o mt h e p u l m o n a r y a r t e r y(A L C A P A):C a s e r e p o r t[J].I n t JE n v i r o nR e sP u b l i cH e a l t h,2022,19(3):1554.[6] Y uJ,R e n Q,C h e n T,e ta l.O u t c o m eo f s u r g i c a l r e p a i ro fa n o m a l o u s l e f t c o r o n a r y a r t e r y f r o mt h e p u l m o n a r y a r t e r y i n as i n g l e-c e n t e r e x p e r i e n c e[J].H e l l e n i c JC a r d i o l,2023. 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